骨巨细胞瘤（giant cell tumors，GCT）占原发骨肿瘤的5～8％。约5％的GCT发生于扁骨，以骨盆为最多见。椎骨之中最长发生于骶骨，其它椎骨较少累及(1-4)。骶骨GCT常发生在上位骶骨，局部侵袭性较高、血管神经解剖复杂、治疗困难，至今对骶骨GCT的治疗仍没有确定的理想方案。本文探讨了在有效控制出血的前提下，采用切刮术治疗骶骨GCT的局部复发率、并发症等。
　　资料与方法
　　（一）一般资料：自2000年7月至2007年7月我院共收治骶骨GCT43例。有随访记录的35例。 其中男 18例，女 17例。年龄最小16岁，最大61岁，平均年龄约32岁。所有患者术前常规拍摄病变部位正侧位X线片、CT或/和MRI检查， 确定肿瘤的影像学分级。
　　发生在S1-S5的GCT有5例，发生在S1-S4的GCT有9例，发生在S1-S3的GCT有12个病人，发生在S1-S2的有3例，发生在S2-S5的GCT有2例；发生在S3-S5的GCT有1例；发生在L5-S1的GCT有3例。
　　（二）手术方法：本组35例患者中，来本院之前在外院行手术后局部复发转来本院8例。行3次手术者3例，行2次手术者8例。 骶骨GCT患者的治疗方式包括31例患者进行了病灶内边缘切除 (切刮) 术，有4例患者进行了广泛边缘切除术。由于骶骨GCT血供丰富， 手术中出血较多，对23例骶骨GCT采用了术中腹主动脉临时阻断术，其中6例采用了前路手术腹膜后分离腹主动脉， 用鞋带临时阻断腹主动脉血流； 17例采用了术前X线介入下腹主动脉植入球囊， 术中临时阻断腹主动脉血流的方法。未行术前血管阻断12例。
　　（三）腹主动脉血流临时阻断方法：
　　1、髂内动脉栓塞及腹主动脉球囊留置术方法：在手术前一天或手术当天术前，采用Seldinger穿刺法，穿刺股动脉，逆行将导管经股动脉向近心端插入，经腹主动脉造影后插入两侧或单侧髂内动脉造影了解肿瘤部位，性质，范围及血供情况，采用明胶海绵及弹簧栓子为栓塞物，将双侧或单侧髂内动脉（一般为肿瘤侵犯较重的一侧）及其他可栓塞的靶血管栓塞。腹主动脉再造影确定栓塞效果，于肾动脉在腹主动脉分叉1cm以下留置球囊，进行阻断实验并复查造影，以造影剂不向远端流动且不阻断双侧肾动脉血流为佳，全部病例在DSA机上施行。
　　2、单侧髂内动脉结扎及腹主动脉临时阻断技术：患者取右侧卧位，采用左侧大麦氏切口，切开三层腹肌，将腹膜向内侧推开，显露同侧髂总血管及髂内动脉，髂外动脉。分辨髂内动脉分离并予以结扎，向上游离显露腹主动脉，以纱条套橡胶管于肾动脉分叉以下临时阻断。
　　（四）重建方式：35例骶骨GCT的病例中，对29例患者采用了钉棒系统进行了腰骶部的重建， 6例未影响骶髂关节稳定性的病例未进行重建。
　　结   果
　　一例患者在外院手术后复发，肿瘤巨大、表面溃烂， 再次手术后2周死于严重感染。余34例患者，随访时间12个月至7年， 平均随访时间37个月。1例恶性骶骨骨巨细胞瘤死于术后15个月。1例骶骨骨巨细胞瘤术后肉瘤变，二次手术后给与局部放疗，死于术后13个月。2例骶骨巨细胞瘤患者术后2年出现肺转移，给与阿霉素、顺伯、异环磷酰胺化疗1周期。随访1年，肺部病灶无明显增大。
　　术中出血：血管阻断组平均失血量为3278ml，未行血管阻断的骨巨细胞瘤手术平均失血量为5150ml，血管阻断显著减少了术中的出血量，因而对于骶骨巨细胞瘤术前行血管阻断是十分必要的，可以增加手术的安全性。
　　局部复发： 血管阻断组局部复发率为30.43％（7/23），血管未阻断组局部复发率为66.67％（8/12）。 其中复发2次的患者5例；复发1次的患者10例。
　　从表1可以看到血管阻断组与非血管阻断组比较出血量有显著性的差异（P=0.006）。考虑术中出血量是由多因素共同作用的结果，我们就影响出血量的相关因素进行多元回归分析，比较患者的性别、年龄、肿瘤大小以及血管阻断对于术中出血量的影响，发现肿瘤大小和血管阻断是影响出血量多少的主要影响因素。
　　对于骶骨巨细胞瘤手术采用血管阻断技术对于远期肿瘤复发的影响进行Kaplan-Meier生存曲线分析（见图1），发现血管阻断组与非血管阻断组比较肿瘤复发率有显著性差异（P=0.03），不同阻断方式对于局部复发率的差异不大，从生存曲线中我们可以看到绝大多数复发都发生在术后6个月内，所有复发都发生在术后1年以内，非血管阻断组的总的复发率达到66.67％，血管阻断组的总复发率为30.43％。
　　神经并发症：7例仅保全双侧骶2神经根的患者，4例出现膀胱控尿功能及大便控制能力的部分受损；双侧骶3神经根得到保全的13例患者，术后括约肌功能均能保全；单侧骶3神经根得到保全的11例患者，术后7例括约肌功能得到保全。4例切除1侧骶2，3 的患者，术后括约肌功能未出现异常。只有1例患者出现运动功能障碍。术中切除了单侧的骶1神经根，术后出现轻度瘫痪，但可借助手杖行走。
　　伤口并发症：14例患者术后出现伤口并发症  （40％），11例患者需手术引流、清创、二期闭合伤口。2例患者因皮肤缺损较大，需行局部皮瓣转移。7例患者术后出现不同程度的脑脊液漏，均经抬高床尾、抗生素等非手术治疗愈合。
　　讨   论
　　（一）骶骨骨巨细胞瘤的特点
　　骶骨骨巨细胞瘤少见，文献中报告的病例很少，最大宗的病例总结为Mayo Clinic的Turcotte 医生报告的26例（CORR 1993）(5)。本组35例骶骨骨巨细胞瘤是目前国际上报告的最大宗病例。骶骨的骨巨细胞瘤早期不易发现，生长到较大压迫骶神经时出现坐骨神经痛，严重时出现大小便异常。生长在骶骨的骨巨细胞瘤， 很少有Campanacci分级I级的病例。 骶骨的骨巨细胞瘤Campanacci III 级的病例明显多于四肢Campanacci III 级的病例 (6-8)。文献报告骨巨细胞瘤女性多见，Turcotte 报告的26例骶骨GCT中，女性患者占70％（5）。本组病例中，女性患者为17/35例，与多数文献报告的不同，不知是否与种族不同有关。
　　尽管骶骨GCT是一种良性肿瘤，但在骶骨骨巨细胞瘤的治疗上十分具有挑战性。一方面是因为解剖部位的原因，另一方面是因为骶骨的巨细胞瘤往往长的很大才被发现，因而术中出血很多。治疗的方法包括放疗、病灶内边缘切除、病灶内边缘切除联合放疗、病灶内边缘切除辅助冷冻术和广泛边缘切除。放疗的明显的优点是避免外科治疗的并发症的发生率。放疗的主要缺点是控制肿瘤的生长效果不佳和引发约10％的病例肉瘤变（9-11）。本组35例患者中，均未接受过放疗，只有一例局部复发患者出现了肉瘤变。 病灶内边缘切除能避免伤及神经根、骨盆环的完整、髋关节和血管结构等。但这种手术的缺点是肿瘤的局部复发率较高。广泛边缘切除能将复发率降到最低，但是会增加外科治疗的并发症发生率(12-14)。本组病例中，无一例患者接受过放疗，骶骨骨巨细胞瘤术后局部复发为11/35 (31.4％)。 与Turcotte报告的局部复发率（33％）相近，但他们的病例术后多数接受过55Gy的放疗（5）。本组病例中局部复发2次的患者3例；复发1次的患者8例。位于骶骨的骨巨细胞瘤， 由于骶神经及盆腔脏器的缘故，不易实施整块切除， 因而局部复发率高。
　　（二）骶骨骨巨细胞瘤手术方式的选择
　　骨巨细胞瘤的侵袭性非常强，绝对不能够按照一般良性肿瘤的处理方法进行治疗，位于骶骨部位的骨巨细胞瘤手术难度更大，复发率高。对于病灶位于骶3节段及以远的患者，应采用广泛边缘切除；而对于病灶涉及的骶椎节段较高（S1-2）的患者，采用切刮术较多。但对于肿瘤位于骶1-5的骨巨细胞瘤病例，则采取广泛边沿切除骶2以远部分，切刮近端（S1-2）部分。
　　发生在骶骨的骨巨细胞瘤的局部复发率要远高于发生在其他部位的GCT，主要是由于解剖部位的复杂性和肿瘤在诊断前通常长得很大的缘故。骶骨的骨巨细胞瘤局部复发率高，疾病的转归也差。除了对肿瘤进行广泛边缘切除术外，其他所有治疗后的局部复发率都在40％-50％。实际的局部复发率可能会更高，因为更长时间后也可能发生复发(11,12)。
　　发生在肢体上的骨巨细胞瘤的推荐治疗方法是扩大刮除术。对于骶骨的骨巨细胞瘤，由于希望保留骶神经的缘故，多数病例进行了病灶内边缘切除术，局部复发率可达50％以上，但对于较低平面（骶3以下）的骶骨肿瘤应该进行广泛的边缘切除，可以保留直肠和膀胱功能。
　　最近的研究报告，对肿瘤进行病灶内边缘切除联合放疗治疗的优势与之进行单独一种治疗没有统计学差异。 这种联合治疗增加了外科治疗并发症发生率和局部放疗后引起肉瘤变的风险，而且在统计学上并没有降低局部复发率。病灶内边缘切除术和放疗后的局部复发率没有统计学差异。大剂量的放疗也不能明显地降低局部复发率(12)。对肿瘤进行广泛边缘切除术能明显降低局部复发率但要增加外科治疗并发症的发生率。对于作为外科治疗后的辅助治疗的冷冻治疗的病例数量太少，不足以进行统计学计算(15)。
　　目前没有证据支持对骶骨骨巨细胞瘤进行肿瘤病灶内边缘切除术联合放疗。肿瘤广泛边缘切除术可能会引起骶神经损害，但由于局部复发率很低，所以仍为治疗的最好手段。在对骶骨上发生的骨巨细胞瘤的治疗，要考虑治疗后的局部复发率和外科治疗的并发症发生率等可能发生的情况，权衡利弊而选择治疗方案。
　　（三）骶骨骨巨细胞瘤术中出血控制
　　比较各组术中平均失血量，血管阻断组平均失血量为3278ml，非血管阻断组平均失血量为5150ml，两组比较有显著的统计学差异（P=0.006）。表明对于骶骨巨细胞瘤术前行血管阻断确实是十分必要的，可以显著减少术中的出血量，增加手术的安全性。
　　对于各组进行复发率的比较，血管阻断组复发率明显低于非血管阻断组，两组相比较复发率有显著性差异（P<0.05），而不同阻断方式对于复发率的影响并没有显著差异。这可能与血管阻断组术中失血量少，手术视野显露清楚，有利于肿瘤的彻底切除有关。骶骨巨细胞瘤的局部复发率要远高于发生在其他部位的骨巨细胞瘤，主要是由于解剖部位的复杂性和肿瘤在诊断前通常长得很大的缘故。此外，骶骨巨细胞瘤多位于高位骶骨，术中为尽量保护双侧骶3以上神经根，故采用切刮术较多。因为肿瘤血运丰富，术中出血很多，造成手术局部显露不清，不易彻底刮除肿瘤。Turcotte报告的26个GCT病例中(5)，平均术中失血量为7500ml, 局部复发率53.8％（14/26）。血管阻断后术中失血量少，手术视野显露清楚，有利于肿瘤的彻底切除。临床证据表明控制术中出血是完全切除肿瘤、降低复发率的重要措施。根据我们的临床资料，通过对于不同手术方式复发率的Kaplan-Meier曲线分析我们发现，骶骨巨细胞瘤的复发绝大多数在术后6个月以内，这就提示我们肿瘤的复发与术中残留病灶难以彻底清除有关，降低术中出血量有助于提高手术彻底性，提高治愈率。
　　目前传统上的控制术中出血的方法主要有两类，一类是术中行前路切口，结扎患侧髂内动脉，临时阻断腹主动脉，这样可以有效的控制术中出血。第二类是术前行血管造影，选择性单侧或双侧髂内动脉及肿瘤供血血管栓塞。根椐我们的经验，多数情况下，单纯栓塞后术中控制出血效果不满意。我们应用血管造影技术，在行髂内动脉栓塞的同时，在腹主动脉预先留置球囊，当术中出血较多时，通过向球囊内注入生理盐水打起球囊临时阻断腹主动脉，可以起到与前路手术阻断腹主动脉同样的控制出血效果，同时显著缩短了手术时间。并且由于避免了前路手术分离阻断血管造成的相应并发症，提高了手术的安全性。对于骶骨肿瘤应用腹主动脉球囊行术中临时阻断作为一种新技术是有效减少术中出血的新的尝试。
　　（四）骶骨切除后的重建问题
　　以往对大部分全骶骨或次全骶骨切除后的病人没有进行骶骨重建，病人术后须要较长时间的卧床，依靠手术瘢痕限制脊柱的下沉。 多数病人能够直立行走， 对脊柱的稳定性没有很大影响。 近年来，脊柱内固定器械发展很快， 因而，许多医生对于全骶骨或次全骶骨切除后的病人进行了内固定手术，重建脊柱骶骨的稳定性（14）。病人可以早期下床活动，没有由于脊柱不稳而产生的神经根症状。 但是， 骶骨部位的内固定手术也存在许多并发症， 由于骶骨切除后， 局部留有很大空腔，背侧没有肌肉层，只留有一层皮瓣覆盖， 因而， 容易出现局部积液， 甚至感染。 如果局部出现感染，内固定器械就必须取出。 本组35例骶骨巨细胞瘤病例中，对29例患者采用了钉棒系统进行了腰骶部的重建内固定手术。 其中， 有1例病人因术后伤口感染，不得已于术后二个月取出了内固定器械。对于高位骶骨切除或双侧骶髂关节切除的病人， 应进行了内固定，重建脊柱骶骨的稳定性。但一定要考虑到伤口感染的可能性。对于保留骶1，2或骶髂关节完整的病人， 无须进行骶骨重建。随访中， 未见钉棒系统松动的病例。应用钉棒系统重建髂骨肿瘤切除后缺损的优点在于，固定确实、坚强，术后早期承重，术后一周即可下地进行功能锻炼。