王洪 孟春庆 王小红 汤明 杨述华  邵增务 唐欣  段德宇    杜靖远

【摘要】 目的 观察关节镜下滑膜切除术联合术后放射治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎的疗效。方法 26例膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎患者，行关节镜下滑膜切除术，同时6例伴有半月板损伤患者行半月板部分切除术，1例关节僵硬患者行关节松解术，1例软骨剥脱患者行微骨折术。手术后四周关节外放射治疗，采用直线型加速器6mv-X线，照射范围包括患膝关节及手术切口上下缘3cm，每次2Gy,每周5次，总剂量30Gy.术后定期随访并进行Lysholm膝关节功能评分，评分结果进行统计学分析。结果 所有患者均获得随访，随访时间12-40个月，平均29.5个月，术后未见复发及放射性治疗并发症，Lysholm评分术前43.28±4.1分，术后6个月85.73±3.4分，术后12个月94.89±5.1分，差别有统计学意义。结论 关节镜下滑膜切除术联合术后放射治疗是治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎、减少术后复发的有效方法。武汉协和医院骨科王洪

关键字   关节镜   滑膜切除术  放射治疗  色素沉着绒毛结节性滑膜炎  复发

中图分类号 R68             文献标识码 A           文章编号

Arthroscopic Synovectomy Combined with Radiotherapy for Diffuse Pigmented Villonodular Synovitis of the Knee

Wang Hong, Yang Shuhua et al. Department of orthopedics, Union hospital,Wuhan,430022,China

【abstract】 Object To observe the therapeutic effect of arthroscopic synovectomy combined with radiotherapy in the treatment of diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee. Method   26 cases with diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee were treated with arthroscopic synovectomy, 6 cases with menisci teared were given menisci partial excision, 1 case with anchylosis was given arthrolysis, 1 case with articular cartilage denudation was given microfracture. Radiotherapy began at the time 4 weeks postoperation ,6-mv X ray, the exposure range include the knee and the upper and lower margin to the operative incision 3cm,2 Gy per time,5 times per week, the total dose was 30Gy.regular followed-up and were asked to finish the Lysholm mark. Result  All the cases were followed up 12-40 months, mean 29.5 months, the Lysholm score preoperation was 43.28±4.1, 6 months postoperation was 85.73±3.4 and 12 months postoperation was 94.89±5.1,the difference had significance. No complications were found. Conclusion  Arthroscopic synovectomy combined with radiotherapy is an effective method for diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee, meanwhile ,it can decrease the recurrence rate significantly.

[Keyword]    Arthroscopy, Synovectomy, Radiotherapy, Pigmented villonodular synovitis,   Recurrence.

作者单位：华中科技大学同济医学院附属协和医院。

通讯地址：湖北省武汉市汉口解放大道1277号协和医院骨科三楼东。邮编：430022

作者简介：王洪，男，（1964.12～），湖北省黄冈市，副教授、硕士研究生导师。研究方向：关节镜与运动医学、生物材料和组织工程。E-Mail:wanghwh@126.com.

色素沉着绒毛结节性滑膜炎（pigmented villonodular synovitis,PVNS）是一组病因不明的慢性滑膜瘤样增生性病变，具有局部侵袭的特性，可累及关节、腱鞘囊及滑囊。好发于青壮年，发病无明显性别差异。临床分为局限型和弥漫型两种类型，局限型滑膜切除手术效果较好；弥漫型单纯滑膜切除术后复发率较高，需结合手术后辅助治疗。我科2004年至今，共收治PVNS患者26例，关节镜下滑膜切除联合术后放射治疗，取得了良好的临床疗效，报告如下：

1 资料和方法

1.1 一般资料 26例患者，男14例，女12例；年龄3岁―67岁，平均36.08（36.08±17.79）岁；发病至入院时间3个月―42个月，平均20.3个月;并发症：6例伴有半月板损伤，1例膝关节僵硬，1例关节面软骨剥脱；所有患者术前均行X线和MRI检查，术前Lysholm膝关节功能评分，术中关节镜下取病变滑膜病理诊断确诊。

1.2 手术器械 施乐辉关节镜系统及刨削系统，低温等离子刀。

1.3 手术方法连续硬膜外麻醉，患者取平卧位，常规消毒铺无菌单，止血带加压。取前外侧切口，置入关节镜器械，依次观察髌上囊、髌股关节、髁间窝、内侧间隙、外侧间隙、外侧隐窝和内侧隐窝内病变滑膜增生情况，同时探察关节软骨、半月板及前、后交叉韧带受累情况。镜下见病变滑膜明显增生，呈黄褐色或铁锈色，广泛覆盖于关节滑膜、半月板滑膜缘上下及前、后交叉韧带表面，并侵袭部分关节软骨（见图1）。6例患者半月板撕裂，1例关节软骨负重面软骨剥脱，大小约1.0cm×1.2cm，1例关节腔广泛粘连，大量纤维连接。取前内侧切口，进入髓核钳取病变明显处滑膜送病理诊断。交替进入刨刀、等离子刀依次切除病变滑膜组织，必要时可取髌上内、外侧切口或后内、后外侧辅助切口，以尽可能完全切除病变滑膜组织（见图2）；半月板损伤则用篮钳咬除破损半月板部分，等离子刀将边缘修整光滑；软骨剥脱者髓核钳取出游离软骨块，局部行微骨折术；关节僵硬患者术中切除病变滑膜组织及增生纤维组织，配合手法进行关节松解，反复活动膝关节至关节活动度达正常范围。冲洗关节腔，髌上囊置入引流管，缝合皮肤切口，加压包扎。

1.4 术后处理 患膝冰敷3-5天，抗生素预防感染，疼痛患者给予对症治疗。术后第一天进行直腿抬高及肌肉等长收缩功能锻炼，并行关节屈伸活动至90°，术后第二天拔除引流管，逐步加强膝关节活动度功能锻炼。 术后三周下地活动。

1.5 术后放射治疗 患者手术后四周开始进行放射治疗。采用直线型加速器6mv-X线，照射范围包括整个膝关节及手术切口上下缘3cm，设二野对穿照射。照射剂量每次2Gy，每周5次，总剂量30Gy。放疗期间，膝关节可活动，减少负重，定期复查血常规。

1.6 术后随访及统计学处理 患者术后定期随访，主要观察患膝疼痛、肿胀、活动度及有无复发等情况，并采用Lysholm膝关节功能评分表进行评分。SPSS11统计软件包，手术前后Lysholm膝关节功能评分自身配对t检验，α=0.05。

2 结果

所有患者均获得随访，随访时间12个月―40个月，平均29.5个月。术前Lysholm膝关节功能评分43.28±4.1分，术后6个月Lysholm膝关节功能评分85.73±3.4分，术后12个月时Lysholm膝关节功能评分94.89±5.1分。P0.05，差异有显著统计学意义。未见手术并发症及放射治疗并发症。

3 讨论

PVNS临床比较少见，国外报道发病率约为1.8/100万人，国内尚未见关于本病发病率的报道。其特点是关节、腱鞘及滑囊的滑膜增生，伴色素（含铁血黄素）沉着，常有关节反复出血、肿胀。常见发病部位主要为膝关节，约占发病的80%，肘关节、髋关节、踝关节及肩关节也较为常见，颞下颌关节【1】及腰椎小平面关节【2】发病亦有报道。

PVNS病因目前尚不清除，主要与以下因素有关：（1）局部脂质代谢异常；（2）关节反复损伤及出血。本组病例中11例患者有明显外伤史，其中6例伴有半月板损伤，提示创伤可能是PVNS的诱发或加重因素；（3）瘤样病变；（4）炎性滑膜增生；（5）某些酶与基因的激活与表达。Finis.K等【3】采用基因芯片技术研究PVNS患者基因组表达时发现，与类风湿性关节炎相比，PVNS患者有141个基因表达发生上调，47个基因表达发生下调；与骨性关节炎相比，PVNS患者有153个基因表达发生上调，89个基因表达发生下调。这些基因涉及细胞凋亡控制、基质降解以及炎症。

PVNS患者临床症状主要表现为患膝慢性反复肿胀，伴或不伴关节疼痛，浮髌试验阳性。关节穿刺抽液液体呈淡黄色或暗红色血性。由于症状不典型，缺乏特异性，为疾病的早期诊断和治疗带来困难。膝关节X线表现缺乏特异性，主要表现为关节周围软组织肿胀、关节腔积液、滑膜肥厚等，病程较长时可有关节间隙变窄【4】。MRI由于其较高的软组织分辨率，关节内组织结构显示清晰，同时可以观察关节软骨、半月板及交叉韧带受累情况，因而具有很高的影像学诊断价值。马天璇等【5】通过回顾分析13例PVNS患者MRI的表现，指出PVNS所致的滑膜增生在MRI表现为T1WI和T2WI呈等或稍高信号；含铁血黄素沉积在MRI表现更具特征性，表现为T1WI和T2WI呈双低信号，对诊断有重要意义。本组病例中14例MRI诊断PVNS,14例提示滑膜增生、滑膜炎改变，6例诊断伴有半月板损伤，也进一步证实MRI在诊断PVNS中的重要作用。PVNS的最终确诊仍需依靠术中取病变滑膜作病理诊断。

局限型PVNS最佳治疗手段是边缘切除术，术后很少复发。弥漫型PVNS理想的治疗是病变滑膜全部切除术。传统的切开滑膜切除术疗效确切，对于滑膜增生严重的病例，依然是首要的手术选择。但切开滑膜切除术存在手术创伤较大，关节内组织损伤较重，术后不能早期进行功能锻炼，关节功能恢复差等缺点。关节镜下滑膜切除术具有创伤小、并发症少、准确观察病变范围和钳取病理组织以及术后关节功能恢复快等优点【6】，渐成为PVNS手术的首要选择。

弥漫型PVNS患者无论是采用切开还是关节镜下滑膜切除术，手术很难达到病变滑膜完整切除，术后复发率可高达46%【7】，使手术后辅助治疗成为预防复发的重要措施。Berger等[8]对7例弥漫型PVNS患者施行根治性滑膜切除术后，给予6mv光子放射治疗，根据滑膜切除情况及复发的风险性不同，放射总剂量30-50Gy。术后平均随访29个月，7例中6例肢体功能恢复良好，生活质量显著提高；1例患者在反复手术后出现关节活动受限。进而指出对于弥漫性PVS患者术后实行局部放疗是有效且安全的。本组病例平均随访时间29.5个月，未发现复发及放射治疗并发症，鉴于术后随访时间较短，长期疗效仍有待进一步随访观察。王晓旭等【9】研究指出：放疗的效果与疾病发展的阶段有关，当PVS病变处于早期，富含大量血管及细胞时疗效显著，若处晚期，由于纤维素含量较多，则疗效差。

除了关节外放射治疗外，关节腔内注射放射性活性物质，其释放β粒子在分子水平引起滑膜组织的损伤，导致细胞凋亡，从而实现病变滑膜的完整切除。Ward等【10】对8例PVNS患者施行滑膜切除术（1例关节镜下滑膜切除，7例切开滑膜切除术）后，关节内注射32P铬胶体，经过平均38个月的随访，1例术后29个月经MRI检查怀疑无症状复发，7例恢复正常。其他用于关节内注射的放射性胶体物质还有90Y-硅酸盐／柠檬酸盐， 186Re-硫化物和 169Er-柠檬酸盐等。

笔者认为，影响PVNS复发的因素主要有：（1）PVNS的类型。局限型手术效果好，很少复发，而弥漫型PVNS手术后复发率较高；（2）PVNS病程。病程较短者，滑膜病变轻微，手术较易清除。病程较长时，滑膜增生严重，可累及关节内结构，手术较难清除，容易复发；（3）手术后辅助治疗。手术后放射治疗或关节内注射放射性活性物质可有效减少复发；（4）外科医生的经验水平及手术技巧。PVNS很难做到早期诊断、早期治疗，手术时往往滑膜病变严重。术中尽可能切除病变滑膜，需要很高的关节镜操作技巧。

参考文献

1.       Day J.D, Yoo A, Muckle R. Pigmented villonodular synovitis of the temporomandibular joint: A rare tumor of the temporal skull base - Case report . Journal of Neurosurgery. 2008， 109（1）：140-143 .

2.       Oe K, Sasai K,Yoshida Y,et al. Pigmented villonodular synovitis originating from the lumbar facet joint: A case report . European Spine Journal 2007, 16(3): 301-305 .

3.       Finis K,Sültmann H, Ruschhaupt M,et al. Analysis of pigmented villonodular synovitis with genome-wide complementary DNA microarray and tissue array technology reveals insight into potential novel therapeutic approaches . Arthritis and Rheumatism 2006, 54(3): 1009-1019 .

4.       陈玉章.色素沉着绒毛结节性滑膜炎X线表现.中华中西医学杂志。2005, 3(2):68-69.

5.       马天璇，张德智，栾玲，等.膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎的MRI影像分析.医学影像学杂志.2007,17(12):1319-1321.

6.       沈生君,李得春,米明珊,等.关节镜手术与传统切开手术治疗膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎疗效分析.中国矫形外科杂志.2006 14（11）：875-876.

7.       Tyler W.K, Vidal A.F, Williams R.J, et al. Pigmented villonodular synovitis. Am Acad Orthop Surg 2006 14 (6):376-385 .

8.       Berger B, Ganswindt U, Bamberg M, et al. External beam radiotherapy as postoperative treatment of diffuse pigmented villonodular synovitis . International Journal of Radiation Oncology Biology Physics . 2007 67(4): 1130-1134 .

9.       王晓旭，廖瑛，黄华扬，等．关节镜结合放射治疗膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎．中国矫形外科杂志.2006，l4(13)：983-985．

10.   Ward Sr. W.G, Boles C.A, Ball J.D, et al.  Diffuse pigmented villonodular synovitis: Preliminary results with intralesional resection and P32 synoviorthesis . Clinical Orthopaedics and Related Research. 2007 -:454 (186-191) .

 图1（见滑膜增生呈铁锈色）                  图2（滑膜切除术后）